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目的：提高对肺上皮样血管内皮细胞瘤的认识，提高诊断率。方法：结合番禺区中心医院胸心科2009年收治的2例肺上皮样血管内皮细胞瘤患者，通过对临床资料及病理结果的分析，初步阐述了该病的病因、临床特点、病理诊断、鉴别诊断、治疗及预后等。结果：该病病因不明；临床症状少，无特异性；影像学主要表现为双肺多发结节影；病理学检查主要特征是单细胞原始管腔结构；免疫组织化学提示内皮细胞源性；目前最有效治疗方法是手术切除；预后介于良恶性之间。结论：肺上皮样血管内皮细胞瘤罕见，易误诊，应予重视。