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目的：探讨耻骨软骨瘤致膀胱出口梗阻的临床特征。方法：报告1例耻骨软骨瘤致膀胱出口梗阻患者的临床资料，有膀胱刺激征8年，血TPSA〈2ng／ml，CT提示前列腺区骨性占位病变；前列腺穿刺示增生纤维组织、化生软骨组织，灶性钙化。行耻骨软骨瘤切除术。术后病理为增生之纤维结缔组织玻璃样变性伴钙盐沉着，并见小片骨组织及软骨组织。结果：术后排尿恢复正常，随访3年未见肿瘤复发及排尿症状加重。结论：耻骨软骨瘤致膀胱出口梗阻应与耻骨软骨肉瘤扩散至前列腺区、前列腺软骨瘤及前列腺癌肉瘤瘤体内出现软骨灶等疾病鉴别；治疗以手术为主