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目的探讨中枢神经系统黑色素瘤的临床诊断方法。方法结合文献报道，分析1例脑膜恶性黑色素瘤患者的临床表现、实验室检查、影像学检查和预后情况。结果该例黑色素瘤临床表现无特征性，病变侵及脑膜，MRI表现为脑室梗阻、脑积水。脑脊液外观呈黄色，压力升高，白细胞增高，蛋白增高，全片镜检可见细胞胞体较大，呈圆形，核染质较粗，核仁呈蓝色，胞浆染色为灰蓝色，胞浆内有褐色黑色素颗粒，胞浆膜周围有花边状小空泡环绕。结论脑脊液细胞学检查是确诊脑膜恶性黑色素瘤的主要依据。