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报告1例多中心网状组织细胞增生症。患者女,52岁。关节疼痛1年,头面、耳、手背、口腔黏膜出现黄红色丘疹结节伴发热半年。手背结节活检,组织病理学检查显示,真皮内大量组织细胞和多核巨细胞,胞质嗜酸性,呈“毛玻璃”样。免疫组化染色CD68（＋）。诊断为多中心网状组织细胞增生症,经泼尼松、羟基氯喹和阿司匹林联合治疗后皮肤和关节症状显著改善,正在随访中。