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目的：通过对罕见的牙源性透明细胞癌（Ｃｌｅａｒ Ｃｅｌｌ Ｃｄｏｎｔｏｇｅｎｉｃ Ｃａｒｃｉｎｏｍａ，ＣＣＯＣ）临床病理特征的分析，探讨其组织学形态与恶性生物学行为的关系及鉴别诊断。方法 对１例ＣＣＯＣ进行了组织学、免疫组化及透射电镜研究。结果：肿瘤细胞的ＣＫ、ＥＭＡ阳性。透明细胞ＰＡＳ染色阳性，消化后阴性，电镜证实有糖原颗粒，且以线粒体明显增生、肿胀为特征。结论：原发于颌骨内的透明细胞癌，ＰＡＳ