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目的结合文献就内耳内淋巴囊源性低级别腺癌临床、病理、影象和治疗及预后进行综合回顾。方法分析2例内耳内淋巴囊源性低级别腺癌资料,以反复右耳听力下降和右面神经麻痹为临床表现。MRI和CT显示右颞骨占位和弥漫性骨质破坏。结果组织学改变提示肿瘤源自内耳内淋巴囊,属于罕见低级别肿瘤。结论内耳内淋巴囊源性低级别腺癌是位于后或中颅凹、伴有颞骨破坏、双侧听力下降及面神经麻痹的一种罕见肿瘤,这种肿瘤需要和发生在临近的中耳腺瘤、颈静脉副节瘤、脉络丛乳头状瘤和脑膜瘤以及转移性甲状腺乳头状腺癌等鉴别。