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横纹肌样肿瘤最初在肾脏被描述，之后报道了原发于中枢神经系统具有横纹肌样特征的肿瘤，并正式命名为不典型畸胎样/横纹肌样肿瘤，随着对此类肿瘤认识的不断提高及肿瘤分子机制的深入研究，2016年WHO颁布的新修订的中枢神经系统肿瘤分类又增加了上皮样型胶质母细胞瘤及具有横纹肌样特征的胚胎性肿瘤等新的肿瘤亚型。在中枢神经系统肿瘤的临床病理诊断中，这些不同类型的颅内肿瘤具有横纹肌样细胞形态特征，给病理医师的诊断及鉴别诊断带来了很多困扰。该文就具有这种形态的肿瘤进行分类阐述及讨论。