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目的：提高输尿管肉瘤样癌的诊断及治疗水平。方法回顾1例输尿管肉瘤样癌患者的临床资料，术前予CTU、输尿管镜活检及同位素肾图检查，诊断为右输尿管癌，行腹腔镜下右输尿管占位根治性切除术。结果术中发现髂血管处输尿管与周围组织粘连明显，切除右肾、右输尿管及部分膀胱组织。术后病理提示输尿管肉瘤样癌。术后随访6个月，患者死亡。结论输尿管肉瘤样癌临床上极其罕见，诊断较困难，其恶性程度高，手术疗效差，放、化疗不敏感，预后极差。