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目的:总结原发性子宫恶性淋巴瘤的临床表现、影像及病理学特点,以期提高对原发性子宫恶性淋巴瘤的认识及诊治水平.方法:通过PubMed、万方、维普、中国知网数据库检索2001年1月至2019年12月报道的原发性子宫恶性淋巴瘤的文献,结合首都医科大学附属北京妇产医院收治的1例原发性子宫大B细胞淋巴瘤的病例资料,对此类患者临床表现、影像及病理学特点、治疗方案及预后进行总结.结果:患者女,64岁,发现盆腔肿物半月伴有绝经后阴道流血,盆腔CT提示:宫体与宫颈局部巨大团块状软组织密度灶,宫底及宫体上段可见内膜.宫腔镜下组织活检病理:(宫内物)符合低分化恶性肿瘤,结合免疫组化结果,诊断原发性子宫大B细胞淋巴瘤.行开腹全子宫及双侧附件、大网膜及腹膜后淋巴结清扫术,术后接受CHOP方案化疗六程,现治疗后随访17月,未发现复发.结论:原发性子宫恶性淋巴瘤极少见,组织学上以大B细胞淋巴瘤为主,临床表现缺乏特异性.最终需要结合免疫组化确诊.该疾病恶性程度高,治疗上以根治性手术联合化疗为主,预后较差.