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目的探讨乏脂纵隔血管平滑肌脂肪瘤的临床、病理特征和鉴别诊断。方法1例纵隔乏脂血管平滑肌脂肪瘤，同时结合国内外文献复习。结果1例46岁术前诊断为纵隔肿瘤，全麻下行纵隔肿瘤切除术。术后诊断为纵隔乏脂血管平滑肌脂肪瘤，组织学特征与其他部位血管平滑肌脂肪瘤相似，免疫组化表达HMB45、S-100、Des。结论本例罕见，诊断依靠临床、病理学特征及免疫组化三方面结合。乏脂纵隔血管平滑肌脂肪瘤必须经过全面思维和细致检查，以求正确诊断，为决策正确治疗提供科学依据。