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目的：报告1例罕见抗磷脂综合征的患者，由于上矢状窦血栓形成而表现为双眼视乳头水肿及右眼第六颅神经麻痹，经抗凝和乙酰唑胺治疗后视乳头水肿恢复。方法：病例报告：-44岁中国男性，主诉为头痛、复视及轻度的视物模糊。临床检查发现右眼第6神经麻痹和双眼视乳头水肿，双眼视野盲点扩大和红绿色觉缺失，计算机断层摄影及核磁共振扫描显示上矢状窦血栓形成，血液学检查证实抗磷脂综合征是其潜在原因。结果：在联合应用抗凝和口服乙酰唑胺治疗3mo后，视乳头水肿恢复至正常的解剖，扩大的视野盲点降至正常水平，双眼红绿色觉恢复正常，伴随右眼