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目的 阐明肺组织细胞增生症X临床和病理形态特点及鉴别诊断要点。方法 报告2例儿童肺组织细胞增生症X，结合文献对该病的临床表现、病理形态特点、鉴别诊断及治疗进行探讨。结果 肺组织细胞增生症X主要表现为活动后呼吸困难、气胸或蜂窝肺，镜下可见Langerhans细胞增长形成肉芽肿并伴数量不等的嗜酸性粒细胞浸润，需与嗜酸性肺炎、脱屑性间质性肺炎及普通间质性肺炎鉴别。结论 肺组织细胞增生症X是一种儿童罕见的肺部良性病变，正确诊断并适当治疗预后良好。