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目的结合文献报道分析1例罕见的乳头状胶质神经元肿瘤（PGNT）的临床病理特点及预后。方法对1例PGNT的临床表现、影像学、病理形态改变及免疫组化标记进行观察分析。结果患者临床表现四肢抽搐伴意识丧失3a。MRI检查见左颞叶占位。手术所见左颞叶囊性占位，边界不清，瘤周组织水肿呈胶冻状，囊液暗红。组织学检查见囊性肿物，囊壁与脑组织分界尚清，囊壁为增生的胶质细胞。乳头表面为单层或多层星形细胞呈胶质纤维酸性蛋白（GFAP）阳性，乳头间小圆形细胞成片排列呈神经元特异性烯醇化酶（NSE）、突触素（Syn）、S-100蛋