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目的 探讨睾丸恶性孤立性纤维性肿瘤(SFT)的临床病理特征、鉴别诊断、治疗以及预后.方法 对1例睾丸恶性SFT进行组织学及免疫组化染色,并复习相关文献.结果 行根治性左睾丸附睾切除术,术后随访6个月,患者因未继续治疗死亡.手术标本肉眼观:呈实质性结节状,分叶状,包膜完整,切面灰白色,质硬.镜下:瘤细胞梭形、短梭形,呈编织状、漩涡状、席纹样、条束样排列,部分区域细胞稀疏,瘤细胞之间可见较多的胶原纤维.肿瘤伴出血、坏死,细胞密集,脉管中见瘤栓,核异型性明显,核分裂像＞4个/10HPF.肿瘤细胞CD34、Bcl-2、CD99、Vimentin等阳性,Myoglobin、CK、S-100等阴性.结论 睾丸恶性SFT的生物学行为无特异性,诊断应结合大体标本、组织学以及免疫组化,应与梭形细胞肿瘤鉴别.治疗以手术切除为主,术后需要进行定期随访.