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目的探讨乳头状内淋巴囊瘤的临床、病理诊断依据和鉴别诊断。方法对1例乳头状内淋巴囊瘤病例进行临床表现、组织形态学分析及免疫组织化学染色。结果乳头状内淋巴囊瘤的临床症状包括左侧间断性耳鸣、耳聋7年，左面部抽搐、左外耳道流脓1.5年等。显微镜下肿瘤呈乳头状囊性腺样结构，肿瘤细胞形态良好，细胞轻度嗜酸性，细胞核呈卵圆形，未见明显异型，核分裂象罕见，部分瘤细胞的胞质透明。间质内纤维结缔组织增生，可见陈旧性出血，未见坏死。免疫表型：CK 、CK8&18、EMA、NSE、Vimentin阳性，CEA、GFAP、S-100、Syn、TG阴性，Ki-67阳性率为1~2%，P53阳性率为30~40%。结论乳头状内淋巴囊瘤是一种少见的低度恶性肿瘤，其诊断及鉴别诊断主要依靠病理组织形态学、免疫组织化学及相关临床资料。