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双侧延髓内侧梗死是少见的脑血管病，肥大性下橄榄核变性（hypertrophic olivary degeneration, HOD）大多继发于累及Guillain-Mollaret三角的原发病灶，导致远隔部位的下橄榄核神经元在原发病变之后的一段时期发生空泡化变性，致使下橄榄核体积增大。累及Guillain-Mollaret三角的原发病灶常位于中脑、脑桥和小脑。报道1例双侧延髓内侧梗死继发单侧HOD的病例，就其临床特点和诊疗经过进行分析，希望能增加临床对该病的认识。