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目的探讨硬化性滑膜肉瘤的病理特征、诊断及鉴别诊断。方法分析1例发生于小腿软组织的硬化性滑膜肉瘤的临床表现、病理形态和免疫组织化学染色、特殊染色特征及其细胞遗传学的特异性改变，并复习相关文献。结果首次报告硬化性滑膜肉瘤1例。患者29岁，病史13年，肿瘤内见大量不规则的梁索状胶原成分，瘤细胞稀疏，围绕在胶原周围，瘤细胞梭形，部分为上皮样，围绕小血管生长，肿瘤内部分区域见钙化及骨化。免疫组化染色结果显示EMA（＋），CK（局部＋），Vimentin（＋＋），Bcl-2（＋），CD99（＋＋），P53（＋50％-