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颅内神经鞘瘤(nerve neurinoma,NN)起源于颅神经雪旺细胞,12对颅神经中除视神经外均可发生,但以第5对和第7对颅神经多见,单纯动眼神经鞘瘤相当罕见.本文报道1例以眼肌麻痹型偏头痛为临床表现的动眼神经鞘瘤.指出动眼神经鞘瘤最常见的早期症状是一侧动眼神经麻痹，随肿瘤生长患者可逐渐出现海绵窦症候群以及视力损害或颅内高压症状。神经鞘瘤生长慢，隐匿又无疼痛，缺乏特征性的症状和体征。本例患者为常年头痛，逐渐进展为右眼眼睑下垂，右眼视力下降，视物模糊，最后出现动眼神经麻痹表现，临床初步诊断为眼肌麻痹型偏头痛，但经头颅MRI增强及薄扫后诊断明确。由于肿瘤起源于动眼神经根部，手术难度极大，目前尚在随访观察。